Cavernomatosis vesical: Una patolofía infrecuente

813 CAVERNOMATOSIS VESICAL: UNA PATOLOGIA INFRECUENTE. BIBLIOGRAFÍA y LECTURAS RECOMENDADAS (*lectura de interés y ** lectura fundamental) Arch. Esp. Urol., 59, 8 (813-815), 2006 CAVERNOMATOSIS VESICAL: UNA PATOLOGIA INFRECUENTE. Jesús I. Tornero Ruiz, Guillermo Gómez Gómez, José A. Nicolás Torralba y Mariano Pérez Albacete. Servicio de Urología. Hospital Virgen de la Arrixaca. Murcia. España. Resumen.- OBJETIVO: Existen ciertas patologías a tener en cuenta en el estudio de una hematuria, que por su infrecuencia pasarian desapercibidas de no ser porque comparten pruebas diagnosticas con las patologías urológicas más comunes; una de ellas es la cavernomatosis vesical. MÉTODO: Presentamos el caso de un paciente que debutó con rectorragias y hematuria y fue diagnosticado de cavernomatosis recto-vesical. RESULTADOS: Después de 8 años de seguimiento de su hematuria no ha requerido tratamiento quirúrgico alguno y solamente ha precisado de transfusión al inicio del diagnóstico. Los episodios de hematuria son autolimitados y no requieren maniobras agresivas. CONCLUSIONES: La cavernomatosis vesical es una patologia infrecuente que se manifiesta en forma de lesiones vesicales excrecentes que sangran y que no requiere tratamiento quirúrgico de entrada si no compromete la vida del paciente. Correspondencia **1. COTELLESE, R.; NOCCIOLI, P.; FRANCIONE, T. y cols.: “Thyroid metastasis from renal carcinoma”. Chir. Ital., 54: 861, 2002. 2. BADENOCH, D.F. y cols.: “Renal carcinoma presenting as a voitre”. Br. J. Urol., 59: 361, 1987. *3. SAITOH, H.: “Distant metastasi of renal adenocarcinoma in patients with a tumor thrombus in the renal vein and/or vena”. Cancer, 48, 1987. 4. ATMANI, A.; VALLEIX, D.; BLAISE, S. y cols.: “Intrathyroid metastasis from kidney cancers: two case reports”. Ann Chir., 127: 532, 2002. 5. SANT, F.; MOYSSET, I.; BADAL, J.M. y cols.: “Fine-needle aspiration of chromophobe renal-cell carcinoma metastatic to the thyroid gland”. Diagn. Cytopathol., 24: 193, 2001. 6. SEKI, H.; UEDA, T.; SHIBATA, Y. y cols.: “Solitary thyroid metastasis of renal clear cell carcinoma: report of a case”. Surg. Today, 31: 225, 2001. 7. BRUNI, R.; ZUPPI, P.; COPPI, G. y cols.: “Thyroid metastasis of renal carcinoma.3 clinical cases”. *8. PALAZZO, F.F.; BRADPIESE, H.A.; MORGAN, M.W.: “Renal cell carcinoma metastasizing to the thyroid gland”. Scand. J. Urol. Nephrol., 33: 202, 1999. *9. BERTIN, J.; RHAMANI, D.; MAURICE, H. y cols.: “Intrathyroid metastasis of kidney cancer. A rare case and diagnostic trap”. Ann Endocrinol. (Paris)., 60: 45, 1999. 10. MUÑOZ VELEZ, D.; AMENGUAL ANTICH, I.; REBASSA LLULL, M. y cols.: “Asymptomatic renal carcinoma diagnosed based on synchronous metastasis in the thyrois gland”. Actas Urol. Esp., 22: 681, 1998. Casos Clínicos Jesús I. Tornero Ruiz Hospital Universitario Virgen de la Arrixaca Carretera Madrid-Cartagena s/n. 30120 El Palmar. Murcia. (España) [email protected] Trabajo recibido: 26 de enero 2006 814 J. I. Tornero Ruiz, G. Gómez Gómez, J. A. Nicolás Torralba y cols. Palabras clave: Vejiga. Cavernoma. Cistoscopia. Summary.- OBJECTIVE: Certain pathologic entities should be ruled out in the diagnostic work up of hematuria, because they are so rare that if they would not share diagnostic tests with more frequent urological diseases they could be missed. The cavernous haemangioma of the bladder is one of them. METHODS: We report the case of a male patient presenting with rectal bleeding and hematuria with the diagnosis of rectal-vesical cavernous haemangioma. RESULTS: After 8 years of follow-up he did not need surgical treatment, only blood transfusions at the time of diagnosis. He has self limited episodes of hematuria not requiring aggressive therapy. CONCLUSIONS: The cavernous haemangioma of the bladder is a rare disease presenting as bleeding bladder excrecent lesions that do not require surgery as first treatment option if the bleeding is not life-threatening. Keywords: Bladder. Cavernous haemangioma. CASO CLÍNICO Paciente varón de 56 años con antecedente de hipertiroidismo tratado con yodo 131, que consultó en nuestro centro por episodios de hematuria y rectorragias autolimitadas. Desde los 4 meses de edad presentaba FIGURA 1. Arteriografía pelviana: proliferación vascular. episodios recurrentes de sangrado miccional y rectal, que le llevaron a consultar al pediatra en la infancia y posteriormente al digestólogo. A los 21 años y tras practicarle rectosigmoidoscopia fue diagnosticado de colitis ulcerosa. Siguió tratamiento con corticoides y salazopirina sin mejoria. A los 39 años acudió a nuestro centro por rectorragias, se le practicó rectoscopia con toma de biopsia, en la que se evidenciaban malformaciones vasculares de aspecto pseudotumoral en ampolla rectal, sigma y últimos centimetros de colon descendente; el analisis microscópico informaba de estructuras vasculares dilatadas más evidentes a nivel de submucosa donde formaban estructuras cavernosas, unas vacias y otras repletas de material hemático. La arteriografia mesentérica mostraba proliferación y dilatación vascular en región pélvica (Figura 1). Con el diagnóstico de cavernomatosis recto-sigmoidea inició estudio en nuestro servicio a los 48 años por hematuria recurrente y autolimitada sin coágulos. Al tacto rectal se palpaba una próstata grado II, bien delimitada no sospechosa de tumor; el cultivo de orina resultó negativo. La ecografia mostraba riñones normales y una masa en la cúpula vesical de 4 cms. que podria corresponder a un tumor vesical (Figura 2). El TAC-abdominal confirmó la presencia de una masa homogénea y exofitica en la cara anterior de la vejiga; a nivel rectal existia engrosamiento concéntrico de la pared. En la cistoscopia la uretra anterior y próstata eran normales y en el interior de la vejiga existian varios conglomerados de vasos dilatados y tortuosos que se agrupaban formando “ovillos vasculares” y sangraban al roce con el cistoscopio (Figura 3). Tras un seguimiento de 8 años, persiste con episodios de minimo sangrado rectal y vesical que remiten de for- FIGURA 2. Ecografía vesical: masa excrecente en pared vesical. CAVERNOMATOSIS VESICAL: UNA PATOLOGIA INFRECUENTE. 815 segmento afecto con anastomosis termino-terminal ha sido la técnica más empleada, pero la naturaleza benigna de esta patologia y el tratarse de pacientes jóvenes ha llevado a un cambio de mentalidad en el manejo de estos pacientes. La esclerosis y embolización selectiva ha sido utilizada sin éxito (3). La radioterapia se ha utilizado con fines paliativos pero puede producir sangrado hasta en el 40% de los casos como demuestra Öner en una revisión de 47 casos (3). Según esta misma serie hasta el 23% de las cavernomatosis rectosigmoidea tenian afectación de otros órganos, entre los cuales la vejiga resultó el más común. La cistectomia parcial, que practican algunos autores cuando se ve afectada la vejiga (1) está limitada por la multiplicidad de las lesiones vesicales como demostramos en nuestro caso. FIGURA 3. Cistoscopia: conglomerados vasculares que emergen de la pared vesical. ma espontánea; las imágenes de pseudotumores vasculares persisten en la cistoscopia con ligero aumento de tamaño respecto a exploraciones previas. No ha precisado en ningún momento de ingreso o trasfusión. Sigue controles de forma ambulatoria con cistoscopia y rectoscopias periódicas. DISCUSIÓN El término cavernomatosis hace referencia a malformaciones vasculares de aspecto pseudotumoral constituidas por venas dilatadas y tortuosas, que se agrupan formando conglomerados en forma de ovillos. Crecen en la submucosa de órganos huecos y hacia la luz del órgano afectado. En la mayoría de los casos están llenas de material hemático, no trombosado. Su ruptura es la causa de los episodios de hematuria y rectorragia que se presentan de forma periódica y que en algunos casos puede llegar a ser mortal. La afectación más común suele corresponder al rectosigma. Entre los órganos pélvicos que pueden verse afectados, se encuentra la vejiga (1) y menos frecuentemente el ureter (2). Es fundamental para el diagnóstico la visión macroscópica de las lesiones. La biopsia de la pared nos informa de las caracteristicas histológicas aunque en este caso no practicamos biopsia vesical por el riesgo de sangrado y porque previamente la biopsia rectal nos habia dado el diagnóstico. El tratamiento incluye en primer lugar la observación. No es preciso intervenir quirúrgicamente como hemos comprobado en nuestro caso, a menos que se presenten complicaciones o inestabilidad clinica. La resección del Consideramos por tanto que la observación debe ser una alternativa a tener en cuenta dentro del algoritmo terapeútico, dejando la cirugia radical para aquellos casos en los que la vida del paciente esté en peligro. Finalmente creemos que nuestro articulo es el único en la literatura urológica que hace referencia a esta patologia. El seguimiento de 8 años que presentamos es una garantia para optar de entrada por el tratamiento conservador en estos pacientes. BIBLIOGRAFÍA y LECTURAS RECOMENDADAS (*lectura de interés y ** lectura fundamental) **1. MOHANTY, R.; GONDAL, J.; DASH, P. y cols.: “Diffuse cavernous haemangioma of the rectosigmoid with bladder involvement: a case report”. Indian J. Pathol. Microbiol., 42: 487, 1999. **2. WAGNER, W.C.; ZURCHER, H.; CHATELANAT, F.: “Diffuse cavernous hemangioma of the bladder and left ureter in a patient with spondylarthritis ankylopoieitica”. Schweiz Med. Wochenschr., 102: 713, 1972. *3. ONER, Z.; ALTACA, G.: “Diffuse cavernous rectal hemangioma – clinical appearance, diagnostic modalities and sphincter saving approach to therapy: report of 2 cases and a collective review of 79 cases”. Acta Chir. Belg., 93: 173, 1993.