UNIVERSIDADE ESTADUAL DE CAMPINAS

FACULDADE DE ODONTOLOGIA DE PIRACICABA

HENRIQUE HEIJI SATAKE

HEMANGIOLINFANGIOMA DE LÍNGUA EM UMA CRIANÇA:

RELATO DE CASO

PIRACICABA

2019
 HENRIQUE HEIJI SATAKE

HEMANGIOLINFANGIOMA DE LÍNGUA EM UMA CRIANÇA:

RELATO DE CASO

Trabalho de Conclusão de Curso apresentado à

Faculdade de Odontologia de Piracicaba da
Universidade Estadual de Campinas como parte
dos requisitos exigidos para obtenção do título de
Cirurgião Dentista.

Orientador: Prof. Dr. Márcio Ajudarte Lopes

Coorientadora: Profª. Drª Isabel Schausltz Pereira Faustino

ESTE EXEMPLAR CORRESPONDE À VERSÃO FINAL DO

TRABALHO DE CONCLUSÃO DE CURSO APRESENTADO
PELO ALUNO HENRIQUE HEIJI SATAKE E ORIENTADO
PELO PROF. DR. MÁRCIO AJUDARTE LOPES.

PIRACICABA
2019
FICHA CATALOGRÁFICA
 DEDICATÓRIA

Dedico este trabalho aos meus pais, Takashi Satake e Liliane Santos, que
me incentivaram e me apoiaram durante a minha graduação.
 AGRADECIMENTOS

Gostaria de agradecer principalmente ao meu orientador Prof. Dr. Marcio

Ajudarte Lopes, ao Prof. Dr. Alan Roger dos Santos Silva e a Profª. Drª Isabel
Schausltz Pereira Faustino por todo o conhecimento e ensinamentos transmitidos
durante todo este tempo que passei na faculdade.
 RESUMO

O hemangiolinfangioma é uma lesão benigna rara que envolve dois tipos

de neoplasias: vascular e linfática. Aproximadamente 50% destas lesões são
descobertas durante a infância e 90% se desenvolvem por volta dos dois anos de
idade. O local de acometimento mais comum intra-oral é a língua. O tratamento dos
hemangiolinfangiomas varia de acordo com tamanho, localização e envolvimento de
estruturas anatômicas adjacentes. Neste trabalho, consta uma breve revisão de
artigos científicos sobre hemangioma, linfangioma e hemangiolinfangioma e um
relato de caso clínico de uma menina de 7 anos que foi encaminhada ao Orocentro
com lesão nodular localizada no dorso da língua. Clinicamente, observou-se uma
única lesão medindo 3cmx1cmx0,5cm, com coloração mista (vermelho na região
anterior e normocromática na posterior) e superfície vesicular na área normocrômica.
A lesão estava presente desde o nascimento. Realizou-se biópsia incisional e foi
estabelecido o diagnóstico de hemangiolinfangioma. Decidiu-se realizar somente
acompanhamento clínico. Após 7 anos, a lesão permaneceu com características
semelhantes. No entanto, a paciente começou a queixar-se do aspecto estético.
Foram então realizadas três sessões de escleroterapia com oleato de etanolamina
em intervalos de 1 mês entre elas. Apesar da significativa redução, a paciente ainda
estava insatisfeita. Foram então realizadas três cirurgias com eletrocautério para
remoção da lesão remanescente. A paciente está em acompanhamento e satisfeita
com o resultado. O tratamento dessas lesões é um desafio e este relato de caso
clínico mostrou que eventualmente a associação de escleroterapia e a cirurgia pode
ser uma boa opção.

Palavras-chave: Hemangiolinfangioma. Linfangioma. Hemangioma. Escleroterapia.

Eletrocautério.
 ABSTRACT

Hemangiolinfangioma is a rare benign lesion involving two types of

neoplasms: vascular and lymphatic. Approximately 50% of these lesions are
discovered during childhood and 90% develop around the age of two. The most
common intra-oral site of involvement is the tongue. The treatment of
hemangiolymphangioma varies according to size, location and involvement of
adjacent anatomical structures. In this paper, there is a brief review of scientific
articles on hemangioma, lymphangioma and hemangiolymphangioma and a case
report of a 7-year-old girl who was referred to the Orocenter with a nodular lesion
located on the dorsum of the tongue. Clinically, a single lesion measuring
3cmx1cmx0.5cm was observed, with mixed color (red in the anterior region and
normochromatic in the posterior region) and vesicular surface in the normochromic
area. The lesion was present since birth. An incisional biopsy was performed and the
diagnosis of hemangiolymphangioma was established. It was decided to perform
clinical follow-up only. After 7 years, the lesion remained with similar characteristics.
However, the patient began to complain about the aesthetic aspect. Three sessions
of ethanolamine oleate sclerotherapy were then performed at 1 month intervals
between them. Despite the significant reduction, the patient was still unsatisfied.
Three electrocautery surgeries were then performed to remove the remained lesion.
The patient is in follow-up and satisfied with the result. Treating these lesions is
challenging and this case report has shown that eventually the association of
sclerotherapy and surgery may be a good option.

Key words: Hemangiolymphangioma. Hemangioma. Lymphangioma. Sclerotherapy.

Electrocautery.
 SUMÁRIO

1 INTRODUÇÃO 9

2 REVISÃO DA LITERATURA 10

2.1 Hemangioma 10

2.2 Linfangioma 12

2.3 Hemangiolinfangiomas 14

3 PROPOSIÇÃO 16

4 RELATO DE CASO CLÍNICO 17

5 DISCUSSÃO 21

6 CONCLUSÃO 24

REFERÊNCIAS 25

ANEXOS

Anexo 1 – Verificação de originalidade e prevenção de plágio 29

Anexo 2 – Comitê de Ética em Pesquisa 30

 9

1 INTRODUÇÃO

O hemangiolinfangioma é uma lesão benigna rara que envolve dois tipos de

tecidos: vascular e linfático. O tipo de vaso predominante vai determinar a
nomenclatura da lesão, podendo ser chamada de hemangiolinfangioma ou
linfangiohemangioma. Aproximadamente 50% destas lesões são descobertas
durante a infância e 90% se desenvolvem por volta dos dois anos de idade. O local
de acometimento mais comum é no triangulo posterior do pescoço. Outros locais
como duodeno, colón, testículos e região maxilofacial foram reportados (Murphy et
al., 2017).

A aparência do hemangiolinfangioma pode variar de acordo com a

predominância dos componentes vasculares e linfáticos envolvidos, quanto maior for
o componente sanguíneo presente, mais avermelhada será a lesão e o mesmo é
para componentes linfáticos. Microscopicamente, observa-se espaços
linfovasculares dilatados subepiteliais com numerosas células sanguíneas no lúmen
e agregados linfóides (Sobhana et al., 2012; Shin et al.,2012).

O diagnóstico destas lesões é baseado na associação entre os achados

clínicos e histopatológicos obtidos através de biópsia incisional (Mulliken e Glowacki,
1982).

O tratamento dos hemangiolinfangiomas varia de acordo com tamanho,

localização, envolvimento de estruturas anatômicas importantes e de infiltração para
os tecidos circundantes. Para lesões pequenas e sem acometimento estético e
funcional, pode-se optar pelo acompanhamento do paciente. Quando a queixa
estética está presente, a remoção cirúrgica pode ser indicada (Marler et al., 2005).
 10

2 REVISÃO DA LITERATURA

2.1 Hemangioma

Hemangioma é uma lesão benigna de vasos sanguíneos relativamente

comum na região de cabeça e pescoço. Aproximadamente 60% de todos
hemangiomas ocorrem nestas áreas e o local mais comum de acometimento na
cavidade oral são lábios, língua, mucosa jugal, gengiva e palato. O hemangioma é o
tumor mais comum na infância, acometendo de três a cinco vezes mais as mulheres
e possui uma maior prevalência em bebês prematuros, bebês caucasianos e
gêmeos. Existem diversas classificações de hemangiomas, tais como: hemangioma
da infância, hemangioma congênito não involutivo, hemangioma congênito
rapidamente involutivo, granuloma piogênico e angioma em tufos (Tabela 1).
(Mulliken e Glowacki, 1982; Buckmiller, 2004).

Tabela 1 Classificação de tumores vasculares.

TUMORES VASCULARES

BENIGNO OUTROS

Localmente agressivo, por exemplo,

Hemangioma infantil / Hemangioma da Infância
hemangioendotelioma Kaposiforme

Hemangioma congênito:

 Involuindo rapidamente (RICH) Maligno, por exemplo, Angiossarcoma

 Não Involutivo (NICH)
 Parcialmente Involuído (PICH)

Angioma em tufos

Hemangioma de células fusiformes

Hemangioma epitelióide

Granuloma piogênico (Hemangioma capilar

lobular)

Outros

Biologicamente possuem uma característica única e fundamental:

evoluem rapidamente, regridem devagar (nem todos regridem) e nunca recorrem.
Durante as primeiras semanas de vida, o hemangioma tem um crescimento rápido e
dentro de 6 a 12 meses, tende a crescer proporcionalmente ao crescimento da
 11

criança, seguido de involução lenta. Existem duas variações de hemangiomas

chamados de hemangiomas congênitos, os quais são totalmente desenvolvidos
durante a infância. O hemangioma congênito de involução rápida possui involução
rápida durante as primeiras semanas e meses de vida. Já o hemangioma congênito
não involutivo, menos comum, não sofre involução (Mulliken et al., 2005).

Os hemangiomas podem ser encontrados na cavidade oral e serem

capazes de ulcerar, causar dor, sangramento, infecção secundária e deformação
tecidual. Normalmente são lesões firmes à palpação, e após aplicação de pressão, o
sangue não pode ser evacuado. No entanto, a apresentação clínica dos
hemangiomas pode variar em termos de coloração, tamanho, morfologia e extensão.
Quando o hemangioma é superficial à pele, a lesão tende a ser elevada, firme,
bocelada e com coloração vermelha clara (‘’hemangioma em morango’’). Além disso,
hemangiomas mais profundos podem se apresentar como crescimentos com
pequenas elevações, quentes, com tonalidade azulada. Cerca de metade destas
lesões irá exibir resolução completa aos cincos anos de idade e a pele normal será
reestabelecida em cerca de 50% dos pacientes (Marler et al., 2005; Correa et al.,
2007).

Microscopicamente, o hemangioma é caracterizado pela dilatação do

lúmen vascular e por numerosas células endoteliais volumosas, podendo ser
classificados em capilar, cavernoso ou misto. A forma mais frequente é o
hemangioma capilar, que microscopicamente é composto por proliferação de
pequenos capilares revestidos por uma camada de células endoteliais dentro de um
estroma de tecido conjuntivo, demonstrando vasos bem formados, localizados na
pele ou na mucosa (Neville et al., 2016).

A maioria dos hemangiomas pode ser diagnosticado através da história

clínica do paciente e o exame clínico detalhado. Os exames de ultrassonografia,
arteriografia e ressonância magnética podem auxiliar no diagnóstico e tratamento,
demonstrando se a lesão é de baixo/alto fluxo sanguíneo, diferenciando de
malformações venosas e linfáticas e indicando artérias de alimentação de fluxo
rápido. Além disso, a tomografia computadorizada pode ser útil para avaliação de
envolvimento tecidual do hemangioma (Enjolras et al., 1993).
 12

Devido à boa parte dos hemangiomas serem pequenos e involutivos, o

tratamento usual é apenas o acompanhamento. Aproximadamente cerca de 20%
dos hemangiomas irão gerar complicações tais como expansão cutânea,
compressão ou obstrução de estrutura importantes, destruição tecidual e/ou
ulcerações. A intervenção é indicada quando estas lesões causam deformações
estéticas e/ou quando geram problemas funcionais tais como interferências visuais e
respiratórias (Buckmiller, 2004).

A farmacoterapia com corticosteróide é uma opção de tratamento para

lesões pequenas e localizadas, podendo ser aplicado através de uma aplicação
intralesional e/ou por via sistêmica. Para hemangiomas de grande tamanho, com
maior risco de vida e não responsivos à corticosterapia, o tratamento com vincristina
intravenosa possui melhor indicação. O laser de luz pulsante pode ser efetivo no
tratamento de hemangiomas ulcerativos, principalmente na fase proliferativa,
ajudando a prevenir e curar ulcerações. Remoção cirúrgica é raramente indicada e
depende de diversos fatores, tais como tamanho da lesão, localização,
hemodinâmica da lesão, idade do paciente entre outras (Mulliken et al., 2005).

Outra opção de terapia conservadora para hemangiomas, com bom

resultado estético, é a escleroterapia. É um tratamento conservador e efetivo no
tratamento de lesões benignas vasculares. Além disso, é uma técnica pouca
invasiva, segura, de baixo custo, que pode causar regressão completa ou parcial da
lesão a ser tratada. A escleroterapia consiste em substituir o componente vascular
por tecido fibroso através de uma resposta inflamatória intra e extra vascular
causada pelo agente esclerosante escolhido. Um dos agentes esclerosantes mais
utilizados no tratamento dessas lesões é o oleato de monoetanolamina (Johann et
al., 2005; Fernandes et al., 2018).

2.2 Linfangioma

Os linfangiomas são crescimentos benignos hamartomatosos dos vasos

linfáticos. Acredita-se que seu surgimento ocorre a partir de vasos linfáticos
malformados que não se comunicam adequadamente com o resto do sistema
linfático. Os linfangiomas podem ser classificados de acordo com o tamanho do
 13

espaço cístico, entre eles: linfangioma capilar, linfangioma cavernoso e higroma

cístico. Aproximadamente 90% destas lesões se desenvolvem por volta dos 2 anos
de idade e cerca de 50% delas são notadas ao nascimento. Na cavidade oral, o local
de maior acometimento são os dois terços anteriores da língua, podendo resultar em
macroglossia (Bhayya et al., 2015).

Clinicamente se apresentam como tumefações nodulares e indolores.

Estes tumores normalmente são localizados superficialmente e possuem uma
superfície pedregosa e irregular, permitindo a visualização de várias vesículas
translucentes, em alguns casos essas vesículas podem ser arroxeadas devido a
hemorragia secundária presente nos espaços linfáticos (Brock et al., 1987).

Microscopicamente, o linfangioma oral é caracterizado pela presença de

vasos linfáticos dilatados logo abaixo do epitélio de superfície. Esta localização
resulta na aparência clínica das vesículas translucentes. A presença de hemácias
em alguns espaços císticos pode gerar incerteza na diferenciação entre vasos
linfáticos e sanguíneos. A utilização de imunoistoquímica permite diferenciar vasos
linfáticos e sanguíneos, o marcador D2-40 é um anticorpo monoclonal utilizado para
identificar o antígeno M2A, presente apenas nas células endoteliais linfáticas. O
marcador pan-endotelial CD34 é utilizado para identificação de microvasos e não
está presente nos vasos linfáticos (Kollay et al., 2018).

O diagnóstico destas lesões é baseado na histórica clínica e sua

apresentação clínica. Quando notado durante a infância e associado com uma
massa com vesículas translucentes, o diagnóstico se torna previsível (Kennedy et
al., 2001).

O tratamento dos linfangiomas varia de acordo com tamanho, localização,

envolvimento de estruturas anatômicas importantes e de infiltração para os tecidos
circundantes. Para lesões pequenas e sem acometimento estético e funcional, o
acompanhamento do paciente é o tratamento mais indicado. Quando necessário, o
tratamento cirúrgico é a opção primária para todos os linfangiomas. A remoção
cirúrgica completa da lesão pode ser um desafio devido ao tamanho de lesão e ao
envolvimento de estruturas nobres. O tratamento cirúrgico para linfangiomas pode
ser feito com a utilização de bisturi, eletrocautério, laser cirúrgico, entre outros
 14

dispositivos. A localização e o envolvimento de múltiplas estruturas anatômicas são

fatores importantes para o sucesso do tratamento cirúrgico, tumores que acometem
apenas um sítio tendem a recidivar menos que uma lesão envolvendo vários sítios
(Burezq et al., 2006).

A escleroterapia com agente esclerosante OK-432 tem demonstrado bons

resultados para tratamento de linfangiomas macrocísticos. Este agente é originado
através de uma cepa de baixa virulência de Streptococcus pyogenes tratado com
benzilpenicilina potássica. Contudo, esta técnica pode gerar efeitos adversos como
febre por 2 a 3 dias e inflamação local reacionária. A utilização de radioterapia foi
reportada no passado, porém devido aos potenciais riscos que esta modalidade
pode causar em crianças, o seu uso é limitado (Greinwald et al., 1999; Laranne et
al., 2002).

2.3 Hemangiolinfangiomas

O hemangiolinfangioma é um crescimento benigno raro que envolve dois

tipos de tecidos: vascular e linfático. Clinicamente e microscopicamente a lesão
apresenta componentes linfáticos e sanguíneos, o tipo de vaso mais predominante
vai determinar a classificação da lesão, podendo ser chamada de
hemangiolinfangioma ou linfangiohemangioma. Aproximadamente 50% destas
lesões são descobertas durante a infância e 90% se desenvolvem por volta dos dois
anos. O local de acometimento mais comum é no triangulo posterior do pescoço.
Outros locais como duodeno, colón, testículos, região maxilofacial foram reportados
(Murphy et al., 2017).

A aparência do hemangiolinfangioma pode variar de acordo com a

predominância dos componentes vasculares e linfáticos envolvidos, quanto maior for
o componente sanguíneo presente, mais avermelhada será a lesão e o mesmo é
para componentes linfáticos. Microscopicamente, observam-se espaços
linfovasculares dilatados com numerosas células sanguíneas no lúmen e agregados
linfóides na parede (Sobhana et al., 2012; Shin et al.,2012).

O diagnóstico destas lesões é baseado na histórica clínica e sua

apresentação clínica, quando notada durante a infância e associada com uma
 15

massa com vesículas translucentes agregado à um componente vascular, o

diagnóstico se torna previsível (Mulliken e Glowacki, 1982).

O tratamento dos hemangiolinfangiomas varia de acordo com tamanho,

localização, envolvimento de estruturas anatômicas importantes e de infiltração para
os tecidos circundantes. Para lesões pequenas e sem acometimento estético e
funcional, o acompanhamento do paciente é o tratamento mais indicado. Quando
necessário, a remoção cirúrgica é opção mais utilizada. A remoção cirúrgica
completa da lesão pode ser um desafio devido ao risco de hemorragia e
envolvimento de estruturas nobres (Marler et al., 2005).
 16

3 PROPOSIÇÃO

O objetivo deste trabalho foi relatar um caso clínico de uma criança com
hemangiolinfangioma de língua, apresentando os aspectos clínicos, histopatológicos e as
condutas terapêuticas desde o primeiro atendimento até a finalização do tratamento.
 17

4 RELATO DO CASO CLÍNICO

Paciente N.A.S.S, gênero feminino, cor de pele parda, 7 anos de idade,

foi encaminhada ao Orocentro (Clínica de Diagnóstico e Tratamento de Lesões
Bucais) da Faculdade de Odontologia de Piracicaba-UNICAMP em agosto do ano de
2009 por um cirurgião de dentista da Prefeitura do Município de Leme para
avaliação de lesão em dorso de língua.

Durante a anamnese, o responsável referiu que a lesão estava presente

desde o nascimento e a queixa principal da paciente era sobre a presença de vários
“caroços” na língua. Não tinha histórico de trauma associado nem sintomas.

Ao exame intraoral foi observado aumento de volume localizado em dorso

de língua, medindo 3cm x 1cm x 0,5 cm, com dois aspectos distintos: um nódulo
vermelho, firme e borrachoso à palpação na região anterior da lesão e na porção
posterior uma superfície pedregosa com vesículas normocrômicas (Figura 1).

Figura 1- Imagem clínica inicial (2009), exibindo lesão nodular

avermelhada na região anterior e normocrômica com
superfície pedregosa na parte posterior.

Para confirmação de diagnóstico foi realizada uma biópsia incisional da

região posterior. O exame microscópico demonstrou presença de vasos linfáticos
dilatados logo abaixo do epitélio de superfície e na profundidade do tecido
conjuntivo, compatível com linfangioma (Figura 2). Não foi realizada biópsia na
região anterior da lesão pela evidência clínica de ter vasos sanguíneos e ser
 18

clinicamente componente de hemangioma. A combinação das características

clínicas e microscópicas possibilitaram estabelecer o diagnóstico final foi de
hemangiolinfangioma.

Figura 2 – Fotomicrografia (HE, objetiva x2). Presença de vasos

linfáticos dilatados subepiteliais e no tecido conjuntivo.

Com o diagnóstico estabelecido, decidiu-se realizar o acompanhamento

da paciente e não instituir nenhum tratamento. Por 7 anos a lesão permaneceu
estável (Figura 3). No entanto, a paciente expressou interesse em tratar a lesão
devido a queixas estéticas.

Figura 3 - Aspecto clínico após 7 anos de seguimento, onde

vemos que a lesão permaneceu estável.
 19

Desta forma, foi proposto tratamento de escleroterapia com oleato de

etanolamina a 5% (Ethamolin 5%). A paciente foi medicada com dexametasona 4
mg previamente ao procedimento. Foi realizada anestesia local com lidocaína feita
aplicação de 0,2 ml de Ethamolin 5% na porção anterior da lesão e 0,3 ml na
porção posterior. O controle de analgesia foi realizado com prescrição de dipirona
sódica 500mg. Após um mês a paciente retornou para avaliação e após um mês de
acompanhamento não observou-se melhora significativa da lesão. Dessa forma,
foram propostas novas aplicações de Ethamolin. No total foram realizadas três
aplicações, com um total aplicado de 1,7 ml, em um intervalo de 3 meses entre a
primeira e terceira aplicação. Após estes procedimentos foi observada regressão
significativa do componente vascular da região anterior de dorso de língua. A
evolução do tratamento durante o tratamento com Ethamolin está ilustrada na
Figura 4.

Figura 4 - Aspectos clínicos durante o tratamento com escleroterapia. Aspecto da lesão inicial após a
1ª sessão (A), após a 2ª sessão de escleroterapia (B) e padrão clínico final após a 3ª
sessão com Ethamolin5% (C).

No entanto, não houve regressão da região posterior da lesão e a paciente

ainda tinha o desejo de remover a lesão remanescente. Desta forma, foi proposta a
A
excisão cirúrgica com auxílio de um eletrocautério. A paciente foi submetida a 3
cirurgias com eletrocautério obtendo-se resultado satisfatório. A paciente está em
acompanhamento clínico por 10 anos sem apresentar sinais de recidiva e sem
a
queixas (Figura 6).

a
s
 20

Figura 6 - Aspecto final após 10 anos de acompanhamento.

 21

5 DISCUSSÃO

Hemangiomas e linfangiomas foram descritos como lesões com

surgimento principalmente na região de cabeça e pescoço, notada durante infância,
sendo a língua um dos locais mais comuns de acometimento, com prevalência de
hemangiomas no sexo feminino (Mulliken et al., 2005). Entretanto, os relatos de
hemangiolinfangioma são escassos, com características clínicas e epidemiológicas
divergentes o que torna um desafio estabelecer um perfil clínicopatológico e
evolutivo destas lesões (Vilalta et al., 1985; Sobhana et al., 2012; Murphy et al.,
2017,). O presente relato vem para acrescentar a descrição de um
hemangiolinfangioma congênito em dorso de língua, numa criança de 7 anos do
sexo feminino, corroborando parcialmente com o perfil epidemiológico descrito na
literatura de indivíduos acometidos por esta doença, com divergência apenas em
relação a cor da paciente ser parda e não branca como sugere Correa et al. (2007).

Com relação à aparência clínica, hemangiomas são lesões nodulares,

vermelhas firmes e borrachosas à palpação. Linfangiomas se apresentam como
tumefações nodulares e indolores, normalmente são localizados superficialmente e
possuem uma superfície pedregosa e irregular, permitindo a visualização de várias
vesículas translucentes, com aspecto de ovos de rã ou pudim de tapioca (Buckmiller,
2004; Williams et al., 2006). No presente estudo, observamos características clínicas
semelhantes ao descrito na literatura, com a união dos aspectos clínicos de
linfangioma e hemangioma presentes em uma única lesão, caracterizando um
hemangiolinfangioma.

O entendimento sobre o tratamento de lesões vasculares orais é de

grande importância para nós cirurgiões dentistas, considerando que a intervenção
pode levar a sangramentos. Para hemangiomas de tamanho pequeno, que não
causam deformações cosméticas e funcionais, é realizado apenas o
acompanhamento clínico do paciente. O tratamento é geralmente indicado em casos
que causam alterações estéticas, risco de sangramento por trauma funcional, e que
interfira com as funções fisiológicas, como a fonação e a mastigação (Buckmiller,
2004; Mulliken et al., 2005). O tratamento com agentes esclerosastes e a excisão
cirúrgica são as condutas mais utilizadas para esses tipos de lesões (Enjolras et al.,
1997). Desta forma, alguns aspectos devem ser considerados, como o tamanho, a
 22

localização, a idade do paciente, fluxo da lesão (rápido ou lento), além da viabilidade

da técnica a ser utilizada (Wang et al., 1998). Corroborando com a literatura, no
presente estudo a conduta terapêutica inicial foi de apenas acompanhamento clínico
da paciente, visto que não havia episódios de sangramento por trauma. Entretanto,
levando-se em consideração a queixa estética tardia, foi realizado tratamento com
escleroterapia e eletrocauterização.

Johann (2005) e Fernandes (2018) demonstraram através dos seus

estudos sobre lesões vasculares benignas orais tratadas por escleroterapia com
oleato de etanolamina uma grande eficácia no tratamento dessas lesões,
observando-se regressão clínica completa em aproximadamente 90% a 100% dos
casos apresentados. O número de aplicações necessárias variou de acordo com o
tamanho da lesão e hemodinâmica presente (alto ou baixo fluxo), lesões pequenas e
de baixo fluxo necessitaram de menos aplicações. No presente estudo, o tratamento
de escleroterapia com oleato de etanolamina foi bastante eficaz na redução do
componente vascular presente na região anterior da lesão, sendo necessárias três
aplicações para remissão considerável. No entanto, não houve regressão do
componente linfático da região posterior da lesão, corroborando com estudos feitos
por Greinwald Jr (1999), Larrane (2002) e Burezq (2006). De acordo com estes
estudos, linfangiomas microcísticos (mais comuns na cavidade oral) tendem a ter
uma resposta ruim ao tratamento de escleroterapia. Acredita-se que lesões
microcísticas possuam uma menor comunicação entre os espaços císticos e desta
forma não ocorre difusão adequada do agente esclerosante.

O tratamento dos linfangiomas varia de acordo com tamanho, localização,

envolvimento de estruturas anatômicas importantes e de infiltração para os tecidos
circundantes. Para lesões pequenas e sem acometimento estético e funcional, o
acompanhamento do paciente é o tratamento mais indicado. Quando necessário, o
tratamento cirúrgico é a opção primária para todos os linfangiomas. A remoção
cirúrgica completa da lesão pode ser um desafio devido ao grande tamanho de lesão
e ao envolvimento de estruturas (Mulliken et al., 2005; Burezq et al., 2006).

Yang (2014) e Ono (2014) relataram na literatura sobre o sucesso obtido

em pacientes com linfagiomas submetidos à cirurgia de eletrocauterização.
Observou-se que este tratamento tem como principais vantagens excelente controle
 23

de hemostasia, prevenção de extravasamento linfático e redução de risco

transcirúrgico. No presente estudo, a eletrocauterização permitiu praticamente a
remissão completa do hemangiolinfangioma, sem causar sequelas para o paciente,
demonstrando ser uma boa opção de tratamento conservador para linfangiomas.
Apesar do sucesso clínico obtido após tratamento da paciente, o manejo de
hemangiolinfangiomas continua sendo um desafio devido à tendência de recidiva do
componente linfático presente nos linfangiomas (Mulliken et al., 2005). Desta forma,
o acompanhamento de pacientes tratados com esta doença deve ser contínuo e
prolongado para resolução completa do caso.
 24

6 CONCLUSÃO

Embora o hemangiolinfangioma não seja uma doença rara, existem

pouquíssimos relatos científicos na literatura. O tratamento dessas lesões é um desafio para
nós, dentistas, devido às recidivas. O tratamento usual é apenas o acompanhamento. No
entanto, este relato de caso clínico mostrou que eventualmente a associação de
escleroterapia e a cirurgia pode ser uma boa opção, principalmente pela presença dos dois
componentes.
 25

REFERÊNCIAS*

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ANEXOS

Anexo 1 – Verificação de originalidade e prevenção de plágio

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Anexo 2 – Comitê de Ética em Pesquisa